A criptococose em imunocompetentes corresponde a apenas 5% dos casos e apresenta-se de forma clínica mais grave do que em imunossuprimidos. Há poucos estudos atualizados sobre o manejo da infecção por Cryptococcus gattii em imunocompetentes. Mesmo com tratamento adequado, o prognóstico é sombrio e a taxa de mortalidade chega a 70%. Este relato demonstra uma experiência no tratamento da doença criptocócica disseminada por C. gattii em paciente imunocompetente internado no Hospital Universitário de Santa Maria (HUSM). Paciente masculino,48 anos, morador da zona rural, interna no HUSM por cefaleia, alteração do estado mental (confusão, agitação e sonolência), perda ponderal (10 Kg), tosse produtiva e lesões cutâneas nodulares em tronco e face há 45 dias. Tabagista há 36 anos, sem histórico de doenças e uso de medicações contínuas. Trabalhava confeccionando móveis rústicos a partir de paletes de madeira de eucalipto. À RNM crânio, múltiplas lesões bilaterais, edema vasogênico e redução dos ventrículos por efeito de massa. A TC de tórax demonstrou massa infiltrativa de 15,7 cm no lobo inferior do pulmão direito. O C. gattii sorotipo B VGII foi identificado no líquor e nas lesões pulmonares. Iniciado tratamento com Anfotericina B lipossomal 5 mg/Kg/dia IV e Fluconazol IV 1.200 mg/dia e realizado punções lombares de alívio diárias por duas semanas consecutivas devido aos sintomas persistentes de hipertensão intracraniana. Um dreno lombar percutâneo foi inserido após a segunda semana e iniciou-se corticoterapia com Dexametasona 24 mg/dia IV. Ao final da terapia de indução realizada por cinco semanas, o paciente apresentou importante melhora do status neurológico, com a diminuição da pressão intracraniana e a negativação da cultura do líquor. Também houve importante redução dos criptococomas cerebrais e pulmonares. Apesar do sucesso na erradicação da infecção fúngica, o paciente ficou com a saúde debilitada devido as sequelas associadas aos tratamentos, a meningoencefalite criptocócica e a internação hospitalar prolongada. Conforme a nossa experiência e a literatura, sugerimos que o tratamento da infecção grave por C. gattii em imunocompetentes, sobretudo naqueles com criptococomas cerebrais e hipertensão intracraniana, seja realizado de forma mais agressiva que o tratamento em pacientes imunossuprimidos. Recomendamos maior dose de antifúngico associado a um tempo mais prolongado de terapia de indução, além de corticoesteroides e o manejo da hipertensão intracraniana.