Criptococose é caracterizada por uma infecção fúngica invasiva causada por leveduras, sendo a espécie Cryptococcus gatti mais associada a infecção em imunocompetentes. A transmissão ocorre por via inalatória, mediante exposição ao patógeno presente no solo. É uma doença potencialmente grave, com manifestações sistêmicas, sendo mais comum a meningoencefalite e mais raramente pode ocorrer acometimento cutâneo. Esse relato tem por objetivo relatar um caso de Criptococose disseminada com acometimento cutâneo e neurológico. Paciente, sexo masculino, 56 anos, compareceu à consulta ambulatorial de infectologia com relato de hipoacusia lateral esquerda de início súbito há 4 dias e cefaleia frontoparietal bilateral de leve intensidade. Também apresentava manchas hipercromicas e úlceras com secreção sero sanguinolentas disseminadas em antebraços com cerca de 8 meses de evolução. Foi realizada biopsia cutânea de lesões e coleta de líquor, os quais demonstraram pesquisa direta positiva, seguindo-se de cultura positiva para Cryptococcus gatti. Sorologia para HIV negativa. Foi internado em enfermaria e iniciado tratamento com Anfotericina B Complexo lipídico por 14 dias e após, iniciado terapia de consolidação com Fluconazol 600 mg/dia. Evoluiu com melhora clínica e laboratorial e recebeu alta hospitalar, totalizando 37 dias de internação. Permaneceu em acompanhamento clínico ambulatorial com consultas mensais. Após 2 meses da alta em consulta ambulatorial foi referido quadro de confusão mental, astenia, dificuldade de deambulação e episódio convulsivo, considerando piora clínica. Neste momento foi observado ausência de melhora clínica significativa do estado neurológico e em análise liquórica constatou-se aumento de celularidade, hiperproteinorraquia, glicorraquia e pesquisa positiva para Cryptococcus gatti, indicando nova internação hospitalar em UTI, pois apresentou importante rebaixamento do estado neurológico. Optado por reiniciar o tratamento com Anfotericina B novamente por 6 semanas e após foi iniciado nova terapia de consolidação com Fluconazol 900 mg/dia por 6 meses. Apresentou melhora clínica e laboratorial, com 93 dias de internação, recebeu alta hospitalar. A Criptococose é um diagnóstico pouco pensado em pacientes imunocompetentes. Esse paciente apresentou uma forma grave, com resposta terapêutica parcial, recidiva e necessidade de retratamento, um processo desafiador que requer maior investigação cientifica do diagnóstico até o tratamento.