Introdução: Elizabethkingia anophelis é um bacilo Gram‐negativo, aeróbio, geralmente encontrado em solos e reservas hídricas. A infecção por E. anophelis pode se dar por bacteremia, pneumonia, sinusite ou meningite; esta última, mais associada à infecção por E. meningoseptica. Apesar de acometer sistema nervoso central (SNC), raramente causa abscessos cerebrais. A alta mortalidade associada à infecção se dá pela raridade e à sua ampla resistência antimicrobiana.

Objetivo: Relato de caso de um paciente com abscesso de sistema nervoso central por E. anophelis.

Metodologia: Homem, 53 anos, hipertenso, com relato de periodontite com indicação de exodontia em 2018 e rinossinusite crônica. Em agosto de 2020, procura atendimento oftalmológico por diplopia sendo diagnosticado paralisia de nervo abducente esquerdo. Após 12 dias de uso de corticoterapia oral, evoluiu com desvio de comissura labial à esquerda e desorientação, sendo hospitalizado. Em ressonância magnética de crânio (RNM), foi visualizado abscesso cerebelar, leptomeningite, pansinusite, trombose de seios venosos à esquerda, sendo iniciado antibioticoterapia com vancomicina, meropenem e anticoagulação com enoxaparina. O paciente progrediu com novos sintomas neurológicos e piora das lesões em nova RNM. Foi realizada abordagem cirúrgica com osteotomia maxilar e sinusectomia transmaxilar para remoção de cisto osteogênico e tratamento de fístula oro‐antral, com coleta de material para cultura microbiológica. Houve crescimento de E. anophelis e de Enterococcus faecalis vancomicina sensível; sendo então, associado ao esquema, levofloxacino. Após 14 dias de início do novo esquema, paciente evoluiu com melhora dos sintomas e RNM de controle mostrou diminuição importante das lesões. Paciente recebeu alta hospitalar após 38 dias de internação com seguimento ambulatorial.

Discussão/Conclusão: Elizabethkingia spp. é causa de infecções graves, principalmente em neonatos e em imunocomprometidos. Alguns surtos foram identificados no mundo, na sua maioria relacionados a infecções intra‐hospitalares. O mecanismo de transmissão é parcialmente compreendido, sendo a transmissão pessoa‐pessoa raríssima. Devido ao número limitado de casos, alta mortalidade e baixa susceptibilidade a grande número de antimicrobianos, o tratamento das infecções por Elizabethkingia spp. é preocupante e desafiador. No Brasil, há poucos casos de E. anophelis relatados, sendo este um dos primeiros casos relatados de infecção por esse agente etiológico em SNC por complicação odontológica e sinusopatia.