Introdução: A Leishmaniose Visceral (LV) é uma doença sistêmica causada pelo protozoário do gênero Leishmania. Os antimoniais pentavalentes têm sido usados por décadas para o tratamento da LV, sem documentação de cepas de L. infantum resistentes a essas drogas. No entanto, em caso de recidiva ao tratamento, mesmo com a Anfotericina B Lipossomal, não se tem um esquema de tratamento universalmente aceito.

Objetivo: Relatar o caso de um paciente infantil com recidivas da doença, que foi tratado com sucesso usando Anfotericina B Lipossomal, N‐metil‐glucamina e Pentamidina.

Metodologia: Paciente de 3 anos, sexo masculino, que se apresentou com um quadro de Leishmaniose Visceral recidivante após tratamento com Anfotericina B Lipossomal. Após duas recidivas, o paciente foi tratado com uma combinação de Anfotericina B Lipossomal (10 dias), Pentamidina (10 dias) e N‐metil‐glucamina (30 dias), não tendo mais recidivas após essa terapia.

Discussão/Conclusão: O tratamento de primeira escolha indicado pelo ministério da saúde para LV é a N‐metil‐glucamina, e em casos selecionados indica‐se a Anfotericina B Lipossomal–por exemplo, pessoas com comorbidades (cardiomiopatia, doença renal e falência hepática), hipersensibilidade aos antimoniais pentavalentes, infecção por HIV, falha no tratamento com antimoniais ou outras drogas usadas para tratar LV e gestação. Não há descrição de Leishmania infantum resistente à Anfotericina B Lipossomal. Por se tratar de um caso refratário ao tratamento, optou‐se por utilizar a combinação da Anfotericina B Lipossomal, Pentamidina e N‐metil‐glucamina, baseado em relatos de outros autores que descreveram terapias combinadas para quadros de LV recidivante. O uso de múltiplas drogas pode ser benéfico, já que vários mecanismos de ação estão envolvidos e isso pode contribuir para o sucesso terapêutico. Sugerimos que a terapia combinada possa ser considerada em casos selecionados de leishmaniose visceral, incluindo pobre resposta a tratamentos anteriores ou pessoas com fatores de risco para falha terapêutica, como condições imunossupressoras.