A dengue é a arbovirose mais prevalente no mundo, acometendo cerca de 100 milhões de indivíduos ao ano. No Brasil, ocorrem surtos praticamente anuais com distribuição territorial ampla e espectro de manifestações clínicas diversificado. A ocorrência de manifestações atípicas dificulta o reconhecimento inicial da doença e o manejo correto. Esse relato descreve casos de acometimento neurológico por dengue. Caso 1: Masculino, 74 anos, com febre alta e mialgia há 2 dias, apresentou movimentos tônico-clônicos associados a liberação esfincteriana e estado pós-ictal, com melhora espontânea, por repetidas vezes. Na admissão hospitalar, um dia após as crises convulsivas, apresentava hipotensão postural e exame neurológico normal. A tomografia computadorizada de crânio não detectou anormalidades. O exame de líquor, realizado no terceiro dia de sintomas, demonstrou discreta proteinorraquia e foi identificado material genético do vírus DENV por reação em cadeia da polimerase (PCR). Paciente evoluiu com plaquetopenia e hemoconcentração durante o curso da doença, porém com melhora clínica e laboratorial após prescrição de sintomáticos e hidratação endovenosa. Caso 2: Feminino, 69 anos, febre há 5 dias, seguida de confusão mental e sonolência. Havia realizado antígeno NS1 no sangue, com resultado positivo, no terceiro dia de sintoma. Apresentou crise convulsiva presenciada, com versão ocular e movimentos estereotipados, seguida de intubação por rebaixamento de nível de consciência. Foi admitida em grave estado geral, com manutenção de estereotipias. A tomografia computadorizada de crânio não detectou anormalidades. O exame do líquor, realizado no nono dia de sintomas, mostrou proteinorraquia discreta e o PCR foi negativo, porém foram identificados anticorpos classe IgM específicos para dengue. Recebeu alta após vinte dias, com recuperação neurológica. A encefalite pelo vírus DENV é descrita como presença de sintomas neurológicos, associados ao exame de líquor evidenciando alteração, sem outro patógeno identificado, e identificação de algum marcador sorológico. A pesquisa no líquor deve ser solicitada conforme o tempo de evolução da doença, sendo detecção do PCR RNA ou do antígeno NS1 adequada para os cinco primeiros dias e dos anticorpos IgM a partir do sexto dia. Portanto, a suspeita de dengue como causa de encefalite aguda, em especial em áreas endêmicas, e a escolha do exame correto para o diagnóstico são essenciais para o manejo apropriado destes casos.