A Sífilis é uma doença infectocontagiosa, sexualmente transmissível, de grande impacto histórico e social, com grande relevância clínica, sendo atualmente um dos maiores problemas de saúde pública enfrentados. É causada pela espiroqueta Treponema pallidum e pode apresentar uma ampla variedade de sinais e sintomas semelhantes a outras doenças visto que pode afetar a maioria dos sistemas orgânicos, incluindo manifestações oculares. Cerca de um terço dos indivíduos com neurossífilis apresentam algum sintoma visual; no entanto, a sífilis ocular pode estar presente mesmo na ausência de outras indicações neurológicas e, em casos raros, o envolvimento ocular é a única manifestação da doença. H.F.D.C., 29 anos, usuário regular de PrEP diária, relata em consulta de seguimento quadro de turvação visual progressiva a direita com início há 3 semanas, evoluindo com hiperemia ocular. Negou outros sinais e sintomas como lesões de pele, cefaleia, alteração comportamental ou auditiva. Encaminhado ao pronto-socorro de Oftalmologia e evidenciada em fundoscopia lesão em câmara posterior sugestiva de uveíte bem como edema de disco óptico, com retina preservada. Encaminhado para internação hospitalar para complementação diagnóstica. TC de crânio e órbitas dentro da normalidade. Solicitadas sorologias com diagnóstico confirmado de sífilis recente com teste treponêmico (Fta-Abs) reagente e VDRL 1/32, toxoplasmose IgG reagente e IgM não reagente, demais sorologias não reagentes (HIV e Hepatites B e C). Realizada punção lombar diagnóstica com rotina de líquor dentro da normalidade bem como VDRL não reagente, teste treponêmico no líquor não realizado na ocasião por indisponibilidade. Apresentava sorologias séricas não reagentes de 4 meses atrás, incluindo teste treponêmico, coletadas para seguimento de PrEP. Iniciado tratamento empírico para neurossífilis com Penicilina Cristalina 4.000.000 UI endovenosa a cada 4 horas por um período de 10 dias, já com melhora dos sinais e sintomas no terceiro dia de tratamento, recebendo alta após conclusão do mesmo com seguimento ambulatorial para seriamento de VDRL. Diante do caso, reitera-se a importância de reconhecer esta doença como um distúrbio complicado, com apresentações atípicas que requerem mais atenção para diagnóstico precoce e tratamento adequado, uma vez que o envolvimento ocular é esperado na maioria dos casos em estágio avançado da doença, embora seja evidente nas manifestações primárias e secundárias em até 30% dos casos.