A Leishmaniose Tegumentar é uma doença infecciosa, não contagiosa, causada por diferentes espécies do protozoário Leishmania sp. O acometimento em mucosas é menos frequente e ocorre, principalmente, nas vias aéreas superiores. No entanto, há relatos de lesões genitais, sobretudo em formas graves e imunossuprimidos, como na coinfecção pelo HIV. Paciente, 48 anos, sexo feminino, vivendo com HIV desde 1997, em uso irregular de terapia antirretroviral (TARV), iniciou com úlcera em mucosa genital, na região de pequenos lábios, em dezembro/2020. Foi primeiro tratada para herpes simples com aciclovir, sem melhora. Em 21/12/20 foi realizada uma biópsia de mucosa que evidenciou a presença de amastigotas de Leishmania spp. e, por isso, iniciado tratamento com Antimoniato de Meglumina (Glucantime®) por 30 dias, sem melhora. Na época, apresentava contagem de LT CD4+ de 524 células/µL e carga viral (CV) de 249 cópias/mL. Comparece à primeira consulta ambulatorial no Hospital de Doenças Tropicais Anuar Auad de Goiás em 09/03/21, com lesão progressiva, onde foi colhido uma nova biópsia da mucosa, evidenciando a espécie Leishmania (Viannia) braziliensis. Informa que em 2019 apresentou lesão semelhante, optado por exérese desta e, na época, apresentava LT CD4+ de 557 células/µL e CV de 365 cópias/mL. Foi iniciado, em 01/04/2021, tratamento com Anfotericina B Lipossomal, sem melhora. Nova contagem de LT CD4+ de 522 células/µL e CV de 1.254 cópias/mL em 05/05/2021 e, no dia 28/06/2021, paciente retorna ao hospital com aumento considerável da lesão. Visto isso, foi proposto um terceiro tratamento, combinando Anfotericina B Lipossomal, Antimoniato de Meglumina e Pentoxifilina, evoluindo com melhora da lesão e início do processo de cicatrização, porém retirados antes do prazo proposto devido a aumento de amilase e queixas de mialgia e artralgia. Na coinfecção HIV/LT, devido morfologias e localizações atípicas, o diagnóstico pode ser tardio, sendo necessário considerar a Leishmaniose entre as doenças oportunistas. Instituir o tratamento adequado é fundamental, neste caso, foi iniciado primeiramente o Antimoniato de Meglumina e, posteriormente, antes do prazo de 180 dias de cicatrização, o tratamento de escolha com Anfotericina B. Ainda, a paciente nunca apresentou CV indetectável, provavelmente influenciando na piora da lesão. Portanto, o uso regular da TARV é essencial para supressão virológica e prevenção de complicações e recidivas.