A toxoplasmose é uma zoonose endêmica no Brasil. Pacientes submetidos a transplantes de órgãos sólidos (TOS) podem ser acometidos pela doença por infecção primária, reativação de infecção latente ou transmissão pelo doador. A apresentação clínica pode incluir miocardite, linfonodomegalias, hepatoesplenomegalia, abscesso cerebral, meningite, coriorretinite, pneumonite, hepatite e pancitopenia. Paciente de 54 anos foi submetido a transplante de fígado de doador falecido por cirrose alcoólica em outubro de 2017, com boa evolução pós-operatória. Recebeu imunossupressão inicial com tacrolimus, micofenolato e prednisona, além de profilaxia com sulfametoxazol/trimetoprim, mantida nos primeiros 6 meses. Sorologias foram reagentes para CMV, HSV, EBV e não reagentes para Toxoplasmose, HIV, HTLV, HAV, HBV, HCV e Chagas. Iniciou, no nono mês após o transplante, quadro febril agudo associado a mialgias e exantema, evoluindo com cefaleia e confusão mental. Na admissão, apresentava rebaixamento da consciência, desorientação e sinais de meningismo, evoluindo com crises convulsivas. Tomografia de crânio não evidenciou alterações. Raquicentese revelou líquor límpido, com 14 leucócitos/mm3 (50% mononucleares) e hiperproteinorraquia; exames diretos, culturas e antígeno criptocócico foram negativos. PCR foi negativo para HSV 1 e 2, EBV, CMV, Tuberculose e Toxoplasmose. Houve detecção de IgM para Toxoplasmose e o pareamento de sorologias confirmou infecção aguda. A despeito do início do tratamento específico com sulfametoxazol/trimetoprim intravenoso, manteve febre diária e confusão mental. Nova análise do líquor, 8 dias após a primeira, evidenciou 9 leucócitos/mm3 (100% mononucleares) e redução da proteinorraquia. A repetição do PCR para Toxoplasma gondii teve resultado detectado. Com o tratamento específico por 6 semanas, seguido de profilaxia secundária, o paciente evoluiu com resolução do quadro clínico. Segue sob acompanhamento, com boa função do enxerto e sem intercorrências. Apesar de a encefalite por Toxoplasma gondii com lesões intracranianas produzindo efeito de massa ser uma apresentação relativamente frequente em pacientes imunossuprimidos, é incomum em pacientes submetidos a TOS. Relatos de meningite aguda por Toxoplasmose são escassos, estando, na maior parte das descrições, presente em associação com abscessos cerebrais. O caso descrito ressalta que a toxoplasmose aguda deve ser considerada no diagnóstico diferencial de meningite em pacientes imunossuprimidos.