Actinomyces são bactérias filamentosas gram-positivas anaeróbias mais comumente envolvidas em infecções granulomatosas cervicofaciais. Geralmente têm curso clínico indolente, porém, em alguns casos, podem ser localmente destrutivas. Estes organismos são raramente implicados em infecções do ouvido médio, ocasionalmente causando complicações como mastoidite crônica. Relatamos o caso de um homem, 48 anos, em situação de rua, com quadro de otalgia, otorreia purulenta e saída de cerca de trinta larvas de orelha esquerda há cinco dias. Também apresentava quadro de tosse subaguda, perda de peso e febre não aferida. Ao exame, constatou-se quadro de miíase em orelha esquerda com otite externa e pericondrite. Exame de tomografia computadorizada mostrou mastóide preenchida por material granulomatoso, com falhas ósseas da mastóide e osso temporal. Foram retiradas manualmente mais de quinze larvas e iniciado antibioticoterapia com ciprofloxacino. Cultura de secreção de orelha esquerda mostrou crescimento de Bacteroides ovatus e Streptococcus anginosus, sendo associado amoxicilina-clavulanato. Posteriormente, o paciente foi diagnosticado com tuberculose pulmonar e iniciou tratamento com esquema básico. Houve a suspeita de tuberculose do conduto auditivo, porém todas as pesquisas resultaram negativas. Realizada biópsia de conduto auditivo externo com crescimento de flora anaeróbia (Peptostreptococcus anaerobius, Bacteroides fragilis e Prevotella oris) e Actinomyces sp. Por manutenção da otorreia purulenta e otalgia, apesar de antibioticoterapia dirigida, paciente foi submetido a mastoidectomia radical à esquerda, com resolução daqueles sintomas. Paciente teve alta com prescrição de amoxicilina-clavulanato e terapia antituberculosa, porém perdeu seguimento ambulatorial posteriormente. A actinomicose da orelha média e mastóide é uma entidade rara. Clinicamente, apresenta-se como uma otite crônica supurativa refratária ao tratamento médico. Frequentemente a infecção é polimicrobiana, incluindo bactérias anaeróbias e espécies de Streptococcus. O diagnóstico geralmente é feito através da análise histopatológica devido dificuldade de crescimento em culturas e as penicilinas constituem-se como tratamento de primeira linha. Este caso reforça a importância do desbridamento cirúrgico e antibioticoterapia de longo prazo para controle da doença. Apesar de rara, esta infecção deve ser considerada no diagnóstico diferencial de otomastoidites crônicas resistentes à terapia padrão.