Scedosporium apiospermum é um patógeno raro em pacientes com artrite reumatoide. Este relato descreve um homem de 57 anos com bursite causada por um fungo, na região da bursa patelar do joelho esquerdo, sob medicação de Abatacept IV para tratamento de artrite reumatoide. O histórico médico incluía síndrome coronariana crônica, histórico de tabagismo e artrite reumatoide, que havia sido tratado com prednisona, abatacepte, metotrexato e hidroxicloroquina. Faz uso de abatacepte desde 2018. Relata não ter tido nenhuma lesão traumática no local das lesões da perna. Nossos resultados mostraram que as culturas fúngicas de amostras retiradas dos abscessos das lesões produziram colônias brancas, posteriormente marrom-acinzentadas e de superfície algodonosa. O fungo foi caracterizado laboratorialmente e, assim como nos exames histopatológicos. O paciente iniciou terapia com voriconazol 200 mg a cada 12 horas com plano inicial de estender a terapia antifúngica por até 8 semanas, se necessário. Ele foi submetido a uma bursectomia total, após quatro semanas de terapia antifúngica sem resposta clínica. A literatura destacou a dificuldade de erradicar o foco apenas com o tratamento medicamentoso. A paciente foi submetida a investigação de outras localizações que pudessem estar associadas à presença de hialo-hifomicose, tendo sido excluída doença fúngica em pulmões e seios da face por Tomografia Computadorizada (TC). Após a bursectomia, o paciente prolongou a terapia antifúngica por mais quatro semanas com resposta adequada e sem falha microbiológica aparente até o momento. Em resumo, S. apiospermam é um fungo emergente que está sendo cada vez mais agente de infecção em hospedeiros imunocomprometidos. O tratamento do nosso relato de caso incluiu uma combinação de desbridamento cirúrgico e antifúngicos orais e parenterais. Com base em estudos de suscetibilidade, o voriconazol é uma opção terapêutica promissora para o tratamento.