A esquistossomose é uma doença endêmica no Brasil, causada pelo Schistosoma mansoni. No Distrito Federal, foram descritos 1195 casos de 2010 a outubro de 2020. As principais apresentações clínicas desse parasito são na forma intestinal ou na forma hepatoesplênica. Apresentações clínicas atípicas, como o comprometimento do sistema genitourinário, deve levantar a suspeita de infecção por outras espécies, principalmente se houver história epidemiológica compatível. O S. haematobium é distribuído amplamente no continente africano com focos menores no Oriente Médio, Turquia e Índia e é a principal espécie causadora da doença nas regiões genitais. A maioria dos casos de esquistossomose prostática em regiões não endêmicas, como o Brasil, tem sido causada por S. haematobium em habitantes e viajantes para áreas endêmicas. Apresentação do caso: Paciente masculino cis, 64 anos, casado, pesquisador microbiológico, morou entre 2013 e 2015 em Malawi e Moçambique. Em consulta de rotina para rastreio de câncer de próstata com Urologista, obteve resultado de Antígeno Prostático Específico elevado para os valores de referência, seguindo com exame de ressonância magnética sugestivo de Neoplasia de próstata. Após realização de biópsia, em exame histopatológico, foram encontrados processos granulomatosos e ovos de Schistosoma, os quais sugeriram diagnóstico de esquistossomose prostática e levaram ao seguimento do acompanhamento no setor da Infectologia do Hospital Universitário de Brasília. A doença apesar de assintomática no caso, pode levar a disúria, hematúria, hematospermia e também manifestações ainda mais graves, como calcificação da parede da bexiga, refluxo e obstrução do fluxo urinário, bacteriúria crônica, também sendo relacionada com o desenvolvimento de câncer de bexiga. Consagra-se, portanto, como importante problema de saúde pública. O paciente foi investigado e ainda não apresentava as complicações mencionadas, tendo sido tratado com praziquantel 40mg/kg em dose única, e está em seguimento clínico. Diante do exposto, urge a necessidade da familiarização da doença dentro de diagnósticos diferenciais para evitar complicações e iatrogenias dentro do sistema de saúde pública brasileiro.