A leishmaniose é uma doença infecciosa considerada zoonótica, com ampla distribuição pelo mundo, desde a Asia até a América. Tal é causada por protozoários do gênero Leishmania.No Brasil, a forma de transmissão é através da picada dos vetores do gênero Lutzomia. A doença pode ser assintomáticas ou apresentar lesões cutâneas simples, úlceras muco-cutâneas até a forma difusa, considerada a apresentação de difícil tratamento. Deve-se suspeitar de Leishmaniose visceral quando presença de febre e hepatoesplenomegalia podendo ter manifestações hemorrágicas, além de linfadenomegalia, perda de peso, taquicardia e, menos frequentemente, tosse seca e diarreia. O diagnóstico é baseado em dados epidemiológicos, clínicos e laboratoriais. Mas é fechado encontro do parasita em tecido infectado. Paciente sexo masculino, 36 anos, proveniente do interior do estado do Espírito Santo, admitido ao hospital com quadro de icterícia, alteração de bilirrubinas, transaminases e febre há 3 semanas com suspeita de colecistite aguda. História patológica pregressa de artrite psoriásica em uso de Adalimumabi 40mg 2/2 semanas, Metotrexate 15mg/semana e Ácido fólico 05mg/semana. Passado de Tuberculose latente tratada. Realizou USG de Abdomen há 5 dias da admissão com parecer de vesícula biliar difusamente aumentada com parede anterior medindo 2 × 1,5cm. Ausência de cálculos ou ecos sólidos. Fígado de contorno, dimensões e ecogenicidades normais. Baço de contornos e e texturas normais com moderado aumento de volume. Solicitado sorologia para Dengue, Hepatite A, B e C com resultados negativos e sorologia para Leptospirose IgM: não reagente. Durante 5 dias de internação com distensão abdominal, desconforto abdominal no hipocôndrio direito e manutenção da febre além de pancitopenia evidenciado em hemograma. Com suspeita de síndrome colestática e pancitopenia a investigar, foi solicitado TC de abdome evidenciando exuberante esplenomegalia homogênea com predomínio de componente esplênico, leve ascite livre abdominopélvica. Alterações descritas na parede da vesícula biliar são secundárias a ascite. Solicitado mielograma com conclusão de medula óssea 38,0% de neutrófilos segmentados, 16,0% de linfócitos e 44,0% de eritroblastos ortocromáticos. Solicitada pesquisa para Histoplasmose com resultado 1:1 e Leishmaniose detectado DNA. Iniciado, no mesmo dia, AnfotericinaB 50mg/dia. Evoluiu com epistaxe, hemoptise e posteriormente hemorragia alveolar importante, evoluindo para óbito.