Cryptococcus neoformans e Cryptococcus gattii são fungos encapsulados, heterobasidiomicetos, com potencial de infectar principalmente hospedeiros imunocomprometidos. A infecção pelo Cryptococcus spp compromete com maior frequência o sistema nervoso central e pulmões, no entanto, outros sítios podem ser acometidos, entre eles: pele, próstata, peritôneo e olhos. Nosso objetivo é relatar um caso raro de osteomielite por Cryptococcus spp em base do crânio. Paciente do sexo feminino, 62 anos, sem história patológica pregressa ou imunossupressão conhecida. Relata cefaleia crônica há 5 anos, com piora progressiva antes da internação. Informa queda de uma escada durante atividade em área rural, associada a traumatismo crânio encefálico leve, seis meses antes do início do sintoma. Tomografia de Crânio revelou lesão expansiva no clivus. A ressonância magnética de crânio (RNM) demonstrou lesão heterogênea envolvendo completamente o clivus, estendendo-se ao corpo do seio esfenoide e ao côndilo occipital esquerdo. A paciente foi submetida a biópsia da lesão craniana e o anatomopatológico evidenciou: espécime de tecido fibroconjuntivo hialinizado, contendo focos de calcificações distróficas, cistos de paredes calcificadas e estruturas leveduriformes com brotamentos, realçadas pelas colorações de PAS, Gomori-Grocott e Alcian Blue, morfologicamente compatíveis com Cryptococcus spp. À admissão hospitalar, apresentava-se em bom estado geral, consciente, orientada, escala de coma de Glasgow 15, queixando-se de cefaleia, vômitos e astenia. Exames bioquímicos foram normais e a sorologia anti-HIV foi negativa. A pressão de abertura à punção lombar foi de 16 cmH2O e a análise do líquido cefalorraquidiano foi normal. O teste de Antígeno para Criptococo foi negativo no líquor e no sangue. Instituído tratamento com Anfotericina B desoxicolato, seguido por Anfotericina B Complexo Lipídico, devido à nefrotoxicidade apresentada. Totalizou mais de 4 semanas de indução. A paciente completou as fases de consolidação e manutenção do tratamento com fluconazol via oral, com seguimento clínico e radiológico ambulatorial. Após 12 meses de fluconazol oral, recebeu alta com melhora dos sintomas e com diminuição da lesão expansiva. A osteomielite criptocócica craniana pós traumática é um evento raro, que deve ser incluído na propedêutica diagnóstica desses quadros, de modo a garantir o diagnóstico oportuno e tratamento eficaz ao paciente.