Na Ásia e nas Ilhas do Pacífico, o Gnathostoma spinigerum é a segunda causa principal de meningoencefalite eosinofílica. Espécies congêneres são encontradas como causadoras da síndrome de larva migrans nas Américas, e têm sido relatadas especialmente no México. Os vermes adultos geralmente se desenvolvem em felídeos selvagens, enquanto as larvas infectam peixes e outros invertebrados aquáticos. Este é o primeiro relato de infecção humana do sistema nervoso central na América do Sul. LSN, homem, 36 anos, branco, do estado do Paraná, empresário. Ele relatou uma viagem de pesca em agosto de 2017 para o rio Juruena com parentes e amigos, na fronteira dos estados brasileiros do Amazonas e Mato Grosso. Eles consumiram peixe Tucunaré cru (Cichla spp), preparado na forma de sashimi. Indivíduos co-expostos relataram episódios de diarreia aguda em setembro. 43 dias após a exposição, o paciente desenvolveu fadiga incomum, taquicardia, dispneia associada à atividade física. 50 dias após comer o peixe, o paciente apresentou dor de cabeça frontal intensa e contínua, sem irradiação e resistente a qualquer medicamento analgésico. Não foram observadas febre, calafrios, vômitos, dor abdominal ou diarreia. Devido à piora da dor de cabeça, o paciente procurou o pronto-socorro. No exame físico: sinais vitais normais; prostração, leve rigidez do pescoço. A análise do líquido cefalorraquidiano (LCR) mostrou aumento da celularidade (496 células; RBC: 43 células; e 63% de eosinófilos). A ressonância magnética cerebral foi normal. Com os relatos de episódios de dermatite linear no abdômen de outros indivíduos co-expostos, foi estabelecida a hipótese de infecção por Gnathostoma. Essa hipótese foi posteriormente confirmada (em maio de 2018) pela detecção de anticorpos anti-Gnathostoma no LCR, mas não no soro, com um teste imunocromatográfico. O paciente foi tratado com albendazol 400 mg a cada 8 horas e dexametasona 4 mg a cada 6 horas. Houve melhora da dor de cabeça e o paciente recebeu alta aproximadamente 7-10 dias depois, usando corticosteroides orais por três meses (dexametasona) e albendazol por 21 dias. LSN se recuperou sem nenhuma sequela. Este é o primeiro relato de meningite eosinofílica por Gnathostoma fora da área endêmica na Ásia, a partir dele podem ser propostas medidas para preparar os serviços de saúde para abordar essa possibilidade diagnóstica e para orientar os turistas que pescam na Amazônia a não consumir peixe cru.