Meningite crônica cursa com inflamação no Líquido Cerebroespinal (LCE) e afeta várias regiões do sistema nervoso. Os sintomas mais comuns são cefaleia, náuseas, vômitos e polirradiculopatia. As possíveis etiologias são neoplásicas, autoimunes e infecciosas. Paciente masculino, 56 anos, morador da zona rural, diabético, etilista em abstinência, foi encaminhado a hospital de referência para investigação de cefaleia pulsátil associada a náuseas, vômitos, vertigem, perda ponderal e sudorese noturna eventual iniciados há cerca de 6 meses. Possuía histórico de internação hospitalar no ano anterior por sintomas neurológicos semelhantes, com hiperproteinorraquia e celularidade aumentada no LCE, com culturas negativas. Na ocasião, o paciente recebeu tratamento empírico para encefalite com ampicilina e teve alta após melhora sintomática. Cerca de 6 meses após a alta voltou a ficar sintomático e foi hospitalizado. Foram solicitados exames laboratoriais para pesquisa de doenças autoimunes, marcadores tumorais e sorologias, todos sem alterações. Análise de LCE demonstrou pleocitose (75% de linfócitos) e hiperproteinorraquia (503 mg/dL), com culturas e exames diretos negativos. O paciente foi submetido a ressonância de neuroeixo, sem alterações, e foi investigado para presença de neoplasias com resultados negativos. A tomografia de tórax evidenciou conglomerados de linfonodos em região hilar e opacidades micronodulares com preenchimento brônquico. Foram feitos lavado broncoalveolar, biópsia de lesão endobrônquica e de linfonodo mediastinal. As amostras tiveram cultura positiva para Cryptococcus gattii. Assim, definiu-se o diagnóstico de meningite crônica por etiologia fúngica com base nas alterações do LCE, apesar do micológico cultural negativo. Foi realizado tratamento de indução com anfotericina B lipossomal e fluconazol por 14 dias. O paciente evoluiu com melhora sintomática, recebeu alta com fluconazol para tratamento de consolidação e manteve-se assintomático desde então. Meningoencefalite criptocócica é uma causa extremamente rara de doença de sistema nervoso central em pacientes imunocompetentes. Acredita-se que o mecanismo se deve à alta exposição à cepa criptocócica com alta patogenicidade ou a algum déficit imunológico não detectado. Nesse sentido, álcool e diabetes podem fazer com que o hospedeiro se torne imunossuprimido temporariamente.