A criptococose é uma infecção causada por leveduras do gênero Cryptococcus que acomete sobretudo indivíduos com imunossupressão grave. Este é um relato de criptococose disseminada manifestando-se com lesões cutâneas incomuns à apresentação típica da doença. Paciente de 21 anos, sexo masculino, residente de Recanto das Emas (Distrito Federal), portador de HIV por transmissão vertical, com histórico de uso irregular de terapia antirretroviral e abandono de tratamento há pelo menos dois anos. Foi encaminhado a um hospital universitário terciário com quadro de febre não aferida, cefaleia intensa e incapacitante, mialgia, náuseas e diarreia há 25 dias, além de perda ponderal de aproximadamente 10kg em um mês e lesões cutâneas indolores recorrentes, algumas de resolução espontânea, há pelo menos um ano. Ao exame apresentava múltiplas úlceras de bordas bem delimitadas, circulares, com fundo deprimido e limpo, indolores, disseminadas em face, região inferior do abdome e membros inferiores, em estágios diferentes de evolução, algumas já cicatriciais. Exames laboratoriais evidenciaram contagem de linfócitos T CD4 em 52 células/µl. Punção lombar com pressão de abertura 60 cmH2O, 80 células (80% linfócitos), proteínas 63 mg/dL, glicose 31 mg/dL e tinta nanquim com presença de leveduras. Iniciou-se tratamento empírico para neurocriptococose com Anfotericina B desoxicolato e Fluconazol. Posteriormente, o líquor, a hemocultura e a biópsia da úlcera demonstraram crescimento de Cryptococcus neoformans. O paciente foi diagnosticado com criptococose disseminada com acometimento neurológico, pulmonar e cutâneo, com necessidade de punções lombares consecutivas, sem controle adequado da pressão intracraniana, sendo submetido a confecção de derivação ventrículo peritoneal. O paciente evoluiu com melhora dos sintomas neurológicos e do aspecto das lesões cutâneas após 23 dias de fase de indução, recebendo alta após trinta dias de internação. As manifestações cutâneas da criptococose disseminada, no paciente HIV, apresentam-se frequentemente como vesículas de centro umbilicado que assemelham-se a lesões de molusco contagioso. No caso relatado, o paciente apresentou úlceras disseminadas, algumas de natureza autolimitada, cerca de um ano antes do início do quadro de meningite. Tal apresentação reforça a importância de considerar a criptococose entre os diagnósticos diferenciais de quadros cutâneos, mesmo na ausência de sintomas associados, em pacientes HIV com imunossupressão grave.