Casos de recidiva de LT têm sido descritos na literatura em pacientes submetidos a tratamentos imunossupressores como os utilizados para artrite reumatoide ou pacientes transplantados, que podem estar associados com a reativação de leishmaniose cutânea ou mucocutânea. Sugere-se que esses casos podem estar associados a alterações na produção de Interleucina-12 Interferon-gama. Há casos de recidiva da doença após tratamento, que podem ser consequência de uma infecção recorrente, por reativação da otmailstoquí após longo período de latência ou uma reinfecção. Neste último caso, as cepas isoladas inicialmente e na fase recorrente são diferentes. A leishmaniose recorrente, que surge em consequência de uma reativação, recebe maior atenção, não apenas pelo envolvimento de lesões em mucosas, mais difíceis de serem tratadas, mas também por surgirem em estados de imunodeficiência. Destacam que pacientes submetidos ao tratamento para LT devem ser acompanhados para avaliação de recidivas, principalmente os imunodeprimidos. O presente relato visa descrever um caso raro de recidiva de LT em um paciente imunocompetente do sexo masculino, 59 anos, tratado cinco vezes com amoniato de meglumina 15mg/Kg/dia. O paciente ainda relatou que trabalhava na sericultura no Sul Brasil quando percebeu os primeiros sinais clínicos da doença em 1993, representados por lesões cutâneas em membros inferiores e superiores além da face. A primo-infecção ocorreu na década de 90 onde foi medicado com o plano terapêutico conforme instituição do protocolo do Ministério da Saúde, vigente na época (amoniato de meglumina). O paciente apresentou recidiva após nove anos, em 2002, e em 2014, 2015, 2017 e 2021 mesmo com a repetição do tratamento. Após o tratamento havia remissão dos sintomas, entretanto, ocorria a recidiva da doença anos depois. No último quadro em 2021, o paciente foi encaminhado para um serviço de dermatologia terciário para realização de biópsia, com filtrum nasal em 4 pontos diferentes, que resultou em teste positivo para LT. Pela história das recidivas e com o diagnóstico atual, o paciente foi encaminhado para tratamento no centro de referência Instituto Lauro de Souza Lima em Bauru/SP. Internado durante três meses, recebeu 10 ampolas de Pentamidina 4mg/Kg. Após o término do tratamento, foi novamente realizada biópsia com filtrum nasal, que resultou negativo para o protozoário da LT. Atualmente o paciente continua em acompanhamento em um hospital terciário sem novas recidivas.