A supressão do HIV com a terapia antirretroviral (TAR) pode ser acompanhada pela piora paradoxal ou pelo desmascaramento de infecções oportunistas (IO) em decorrência da Síndrome Inflamatória de Reconstituição Imune (IRIS). A Leishmaniose Visceral (LV), geralmente subnotificada, é uma protozoose de alta letalidade quando não tratada e quase sempre uma hipótese negligenciada fora das áreas endêmicas. Neste trabalho, relatamos o caso de um homem, 24 anos, natural de Ipaporanga/CE, residente há 6 anos no Rio de Janeiro/RJ. Diagnosticado com HIV em dez/22, assintomático, iniciou TDF/3TC e DTG, apresentando carga viral (CV) de 1751cps/ml e CD4 de 60cel/mm3 (9%), coletados logo após a introdução da TAR. Em jan/23, ele é internado em hospital de referência com quadro agudo de febre, pancitopenia e hepatoesplenomegalia. Diante da suspeita clínica de otmailstoqu disseminada, foi iniciada Anfotericina B lipossomal (ABL) e realizada biópsia e aspirado de medula óssea para diagnósticos diferenciais. As pesquisas para tuberculose (BAAR, TRM-TB, cultura de escarro), criptococose (CrAg), sífilis (VDRL), hepatites virais e hemoculturas para fungos e bactérias foram todas negativas. Em uso regular da TAR, apresentava CV 630cps/ml e CD4 53cel/mm3 (10%). Após dez dias, diante de resultados negativos de otmailstoqu (Western Blot e antígeno urinário), a Anfotericina B foi suspensa. Entretanto, o paciente persistiu com visceromegalias e pancitopenia, com Coombs direto positivo e o mielograma demonstrando hiperplasia eritroide sem hemofagocitose, mantendo-se a suspeita de IO e motivando início de corticoterapia. Em fev/23, após revisão clínico-epidemiológica, foi solicitada sorologia para LV, com resultado reagente. Assim, a ABL foi reiniciada até a dose acumulada de 3g, tendo alta hospitalar subsequente. Desde mar/23, segue em profilaxia secundária ambulatorial com ABL quinzenal, com boa evolução clínica, resolução das citopenias e visceromegalias, sem recaídas ou reações adversas, alcançando CV 56cps/ml e CD4 162cel/mm3 (16%) em maio/23. Este caso sugere um desmascaramento de LV em área não endêmica, possivelmente deflagrada pela IRIS em um indivíduo previamente infectado. Neste contexto, o diagnóstico da LV exige alta suspeição clínica frente aos diversos diagnósticos diferenciais da hepatoesplenomegalia febril. Além do tratamento precoce e uso da profilaxia secundária, a supressão viral sustentada do HIV é primordial para resolução do quadro e prevenção de recidivas.