A mucormicose, causada por fungos da ordem Mucorales, pode ser angioinvasiva e se manifestar como eventos vasculares isquêmicos. Relata-se aqui um AVEi hemisférico por Rhizopus spp., em paciente com primodiagnóstico de diabetes mellitus. Paciente feminina, 45 anos, hipertensa, internada no HCFMUSP em 02/09/2023, por cefaleia progressiva, dor retro-orbitária à direita, baixa acuidade visual e lacrimejamento há um mês. Exame físico admissional no pronto-socorro apresentava ptose palpebral à direita, sem outros déficits focais. Negava trauma ou cefaleia semelhante prévia. Exames laboratoriais constataram cetoacidose diabética ‒ negava DM prévio e foram iniciadas medidas para compensação. Em TC-seios da face havia preenchimento de células etmoidais e dos seios maxilar e frontal direitos. No dia 03/09, TC-crânio evidenciou área redonda hipoatenuante medial do polo temporal direito, adjacente ao seio cavernoso e ápice orbitário deste lado, com cerca de 2 cm, não observada no exame anterior. Foi feita hipótese de rinossinusite fúngica invasiva, iniciando Anfotericina B Lipossomal (L-Amb) 04/09, com dose de até 500 mg/dia (10 ampolas). Dois dias após foi feita rinoscopia em que foram vistas hifas brancas em fossa nasal, áreas pálidas e cartilagem de septo nasal exposta, com rinorreia esbranquiçada. Submetida à sinusectomia anteroposterior, antrostomia maxilar, turbinectomia inferior e média à direita em 06/09. Anátomo-patológico mostrou estruturas fúngicas largas e septadas e cultura positiva para Rhizopus spp. No pós-operatório foi encaminhada à UTI de Infectologia, em ventilação mecânica e sedoanalgesia, sem drogas vasoativas, sem correção plena da cetoacidose. Nova rinoscopia em 08/09, com visualização de hifas esbranquiçadas, a despeito das medidas clínicas e cirúrgicas instituídas. Dessa forma, foi associado Posaconazol 200 mg 6/6h em 08/09. Seguiu com retirada progressiva da sedação, porém a paciente não despertou como esperado. Nova TC-crânio em 09/09 com imagem hipodensa extensa em hemisfério cerebral direito (território de artérias cerebral anterior e média), sugestiva de isquemia secundária à embolização fúngica com edema cerebral importante. No dia 10/09 foi submetida à craniectomia descompressiva pela neurocirurgia. Apesar da cirurgia, medidas de neuroproteção e antifúngicos, o quadro neurológico continuou a evoluir desfavoravelmente, indo a óbito em 12/09. A mucormicose é uma infecção rara, mas de alta mortalidade mesmo com tratamento adequado.