Homem, 47 anos, em acompanhamento no ambulatório de infectologia junto ao serviço de transplante renal devido à doença renal crônica estágio V, com critérios de inclusão na fila do transplante, com antecedente de tratamento de infecção por Mycobacterium tuberculosis em Rins, Bexiga e Testículo em 2015 - diagnóstico devido à infecções do trato urinário de repetição, com pesquisa de bacilo ácido-álcool resistente (BAAR) positiva em urina. Tratado com Rifampicina, Isoniazida, Pirazinamida e Etambutol (RIPE) com duração de 6 meses, tendo alta dada com cura após tratamento, evoluindo com quadro de rim esquerdo excluso e atrofia vesical após o tratamento, evidenciados em exame de ultrassom. Devido à novo quadro de febre e piúria sem identificação de agente bacteriano em 2020, foi submetido à nova coleta de pesquisa de BAAR na urina, resultando positivo, com crescimento de micobactéria não-tuberculosa (MNT) em cultura, identificada em três amostras distintas pelo MALDI-TOF como Mycobacterium chelonae. Atualmente, em uso de Azitromicina 500 mg, Levofloxacino 500mg a cada 48 horas e Doxiciclina 100mg a cada 12 horas após uso de RIPE por 2 meses e Rifampicina e Isoniazida por 10 meses sem melhora do quadro de piúria do paciente. As infecções por MNT são entidades raras, e ainda mais raras no acometimento de sistema genitourinário. As manifestações normalmente são disúria, hematúria, piúria, sendo febre e perda de peso mais raras. O diagnóstico envolve principalmente a suspeita do quadro, com pesquisa de BAAR na primeira urina da manhã e isolamento em cultura, podendo ser identificada por espectrofotometria de massa (MALDI-TOF) ou sequenciamento genético após crescimento em cultura. Mycobacterium chelonae é uma micobactéria considerada de crescimento rápido, ubíqua em ambientes de solo, água e animais aquáticos e quando patogênica, é mais associada à lesões de pele e partes moles, com segundo acometimento mais frequente sendo infecções oculares. Sua infecção também é descrita em paciente imunodeprimidos no contexto de uso de agentes anti-TNF e uso de glicocorticóides para imunossupressão pós-transplante, não havendo diferença entre a incidência com pacientes sem imunossupressão. Pela literatura, a infecção do trato genitourinário por MNT ocorre após manipulação cirúrgica ou após trauma com subsequente contaminação, tendo nosso paciente sido submetido a diversas sondagens vesicais e uretrocistografias retrógradas.