A febre maculosa brasileira (FMB) é uma riquetsiose de elevada mortalidade. Não foram identificados relatos de sua transmissão via transplante de órgãos. Mulher de 25 anos, lúpica, foi submetida ao transplante renal (TxR) em setembro de 2021. Apresentava-se assintomática e negava exposição epidemiológica recente à FMB. O doador era procedente de Salto-SP e evoluiu para óbito devido a pneumonia e meningoencefalite, sem etiologia confirmada. Sete dias após o TxR, em uso de tacrolimo, micofenolato e prednisona, a paciente evoluiu com cefaleia, febre e exantema maculopapular. Não havendo melhora com meropenem e vancomicina, foram acrescentadas doxiciclina e ampicilina. A paciente completou 14 dias de tratamento e recebeu alta completamente assintomática. Três semanas após, compareceu ao nosso ambulatório referindo recidiva da sintomatologia inicial. O exantema maculopapular acometia palmas das mãos e plantas dos pés. Devido à hipótese de transmissão de FMB pelo enxerto, foi reiniciada doxiciclina, 100 mg de 12/12h, notando-se completa melhora após 48 h. A paciente concluiu 28 dias de retratamento, sem recorrência dos sintomas. O diagnóstico de FMB foi confirmado por sorologia (IFI) e PCR para Rickettsia sp em biópsia de pele. A receptora do outro rim evoluiu simultaneamente de forma similar, recebendo os mesmos tratamentos para o quadro inicial e para a recidiva dos sintomas. Contudo, não foi possível comprovação diagnóstica de FMB. As apresentações clínicas similares entre as receptoras do TxR e o quadro de pneumonia e encefalite de etiologia indefinida em doador proveniente de área endêmica sugerem fortemente transmissão da FMB pelo enxerto renal. O presente caso corrobora a necessidade de se evitar órgãos provenientes de doadores com encefalite de etiologia indefinida.