A esporotricose é a micose subcutânea mais comum na América Latina, tendo como principal forma de transmissão a inoculação traumática do fungo Sporothrix spp., sobretudo pelas extremidades distais dos membros. No Brasil as espécies mais associadas à doença são S. schenckii e S. brasiliensis. Nesse relato de caso, descrevemos uma apresentação raríssima da doença, localizada apenas na mama. Paciente de 52 anos, com diagnósticos prévios de pré-diabetes e depressão (em uso contínuo apenas de Escitalopram), foi encaminhada pelo mastologista em setembro/22 com quadro de mastite iniciado 6 meses antes. Apresentava úlcera rasa e dolorosa, de 4,5 × 6 cm, em quadrante súpero-lateral de mama esquerda, com crosta melicérica e saída de secreção purulenta à expressão. Já fizera uso de ciprofloxacino e axetilcefuroxima, além de corticoide tópico e colagenase, sem melhora do quadro. Durante a investigação etiológica, apresentava os seguintes achados iniciais de exames: PPD 5mm, IGRA positivo, pesquisa de BAAR e fungos negativa na secreção e cultura da secreção negativa para aeróbios e anaeróbios. A biópsia da lesão revelou dermatite crônica ulcerada, com pesquisa negativa de fungos e micobactérias. Diante da possibilidade de mastite tuberculosa, iniciou tratamento empírico com esquema RIPE em 28/09/22, apresentando pouca melhora das lesões, mesmo após 5 meses de tratamento. Em 10/22, foi liberado o resultado da cultura de material purulento (coletada em 09/22), com identificação de Sporothrix schenckii. A cultura para micobactérias resultou negativa. Entretanto, apresentava sorologia negativa para esporotricose em 11/22, com soroconversão detectada em exame de 03/23. Por questões pessoais da paciente, optou-se por manter o tratamento com RIPE, uma vez que a paciente negava histórico de contato físico com gatos, apenas alimentava um esporadicamente, e negava ter sido arranhada ou lambida pelo animal. Considerando a resposta insatisfatória ao tratamento com esquema RIPE, foi iniciado tratamento com Voriconazol 400 mg/dia em 14/02/23, substituído por Itraconazol 400 mg/dia em 07/03/23. Desde o início da terapia antifúngica, a paciente apresenta melhora substancial da lesão, atualmente com aspecto cicatricial, completamente epitelizada. Na literatura médica, encontramos apenas um relato de esporotricose mamária, porém associada a arranhadura prévia por gato. Nesse relato, apresentamos uma manifestação raríssima dessa infecção, não associada com arranhadura por gato.