A esporotricose é uma micose causada por fungos da espécie Sporothrix, sendo predominante em regiões tropicais e subtropicais. Em 80% dos casos, os pacientes apresentam a forma linfocutânea. O comprometimento sistêmico é raro, estando associado, geralmente, à imunodepressão. O objetivo deste trabalho é relatar um caso de esporotricose disseminada com comprometimento ocular em paciente imunocompetente. Paciente do sexo masculino, 41 anos, auxiliar de pedreiro, apresentou lesão ulcerada em dorso da mão esquerda, após acidente perfurocortante com espinho. Após dois meses, ocorreu o surgimento de novas lesões em membro superior direito, com posterior disseminação para tórax, abdome e membros inferiores, de aspecto papulonodular com conteúdo purulento que rompiam e tornavam-se ulceradas e crostosas. Referia também febre e perda de peso no período. Além disso, relatava sensação de ardência e redução da acuidade visual do olho direito, com presença de drenagem de conteúdo com aspecto purulento e exposição do conteúdo uveal. Etilista de grande monta e tabagista. Sorologia para HIV 1 e 2 não reagente. Cultura de fragmentos de pele e de secreção ocular com crescimento de Sporothrix spp. Foi realizada evisceração ocular e tratamento sistêmico com anfotericina B, evoluindo melhora clínica completa das lesões, com alta hospitalar e seguimento ambulatorial em uso de itraconazol. A esporotricose ocular é uma apresentação rara da doença, predominando o comprometimento conjuntival e mais raramente uveíte, iridociclite e coroidite. No caso em questão, o paciente apresentava extenso comprometimento local, com completa desorganização das estruturas oculares e necessidade de evisceração ocular, condição rara descrita. Não havia descrição de trauma ocular, o que, associado ao comprometimento cutâneo, sugere acometimento ocular por disseminação sistêmica. O tratamento envolve o uso de antifúngico sistêmico e controle da condição imunossupressora, caso exista. Para o caso, pela gravidade, foi optado por fazer anfotericina B, com boa resposta clínica. Possivelmente, a baixa suspeição diagnóstica no início do quadro influenciou na gravidade apresentada. Consideramos que o diagnóstico de esporotricose deve ser aventado em pacientes com comprometimento ocular sugestivo de processo infeccioso, especialmente em regiões hiperendêmicas para esta infecção fúngica.