Micetomas são infecções subcutâneas crônicas que ocorrem através da inoculação traumática de fungos (eumicetomas) ou bactérias (actinomicetomas) presentes no solo, e caracterizados por tumefação da área afetada, formação de fístulas e drenagem de secreção e grânulos, mormente em pés ou mãos. Geralmente, estão associados ao trabalho com o solo sem uso de equipamentos de proteção individual. Em 2013, esse agravo foi adicionado à lista da Organização Mundial da Saúde de doenças tropicais negligenciadas. Este relato de caso descreve o desfecho grave de paciente com micetoma, atendido em setembro de 2020 em Natal-RN. JT, homem, 59 anos, pedreiro, procedente da área rural, com lesão em pé esquerdo desde 2012, a qual, inicialmente, se apresentou como nódulo eritematoso e indolor, o qual evoluiu insidiosamente, tendo sido tratado de forma inadequada ao longo do período de doença. No atendimento, observou-se tumefação pronunciada no pé esquerdo com drenagem de grânulos escuros, áreas de descamação e xerose, além de dor intensa em queimação e redução de mobilidade do membro. Na cultura houve crescimento de Actinomadura spp. O tratamento foi instituído com dapsona, rifampicina e bactrim. Ele cursou com forte intolerância ao tratamento instituído, queixando-se de náuseas, vômitos e hiporexia e desenvolveu anemia hemolítica devido à terapia com dapsona. As medicações foram suspensas e reintroduzidas individualmente, sem sucesso. Nesse ínterim, o paciente apresentava períodos de melhora, coincidindo com as fases de tentativa de reintrodução do tratamento. Diante da dificuldade de manter o tratamento, em julho de 2021, JT demonstrou desejo de amputação. Após nova tentativa frustrada de tratamento clínico com aminoglicosídeo, optou-se, em conjunto com o paciente, pela interrupção da antibioticoterapia e seguimento com amputação do pé esquerdo. Devido à progressão lenta e por atingir preferencialmente pacientes com baixa condição socioeconômica e dificuldade de acesso ao sistema de saúde, o diagnóstico é, em geral tardio, quando já existe comprometimento de estruturas profundas, dificultando a resposta terapêutica e culminando na amputação. Chamamos a atenção para a importância da busca do agente etiológico, através da cultura, propiciando o início precoce do tratamento adequado. Apesar da elevada morbidade causada por essa condição, ela ainda não está na lista de agravos de notificação compulsória no Brasil e não se tem dados oficiais sobre o perfil da doença no país.